Parole chiave:leiomiosarcoma; ghiandola surrenale; tumore della muscolatura liscia

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I leiomiosarcomi sono neoplasie maligne che presentano una differenziazione delle cellule muscolari lisce, che si trova frequentemente nel retroperitoneo (12-69%) [1]. Tuttavia, possono anche provenire da vari tessuti che contengono cellule muscolari lisce. Una delle posizioni meno attese di tali tumori è la ghiandola surrenale. Finora, nella letteratura inglese sono stati pubblicati meno di 50 casi. La trasformazione neoplastica delle cellule muscolari lisce della vena surrenale centrale o dei suoi affluenti è un preludio allo sviluppo del tumore, raggiungendo spesso grandi dimensioni. [2]

Un uomo di 66-anni è stato ricoverato al pronto soccorso a causa di un forte dolore all'addome in alto a destra. Il paziente era gravato da ipertensione arteriosa e diabete di tipo II. Inoltre, è stato sottoposto a crioablazione atriale a causa della fibrillazione atriale. L'esame ecografico addominale ha rivelato una grossa massa localizzata nella ghiandola surrenale destra (Fig. 1). L'adenoma surrenale era la considerazione primaria. Pertanto, è stato somministrato un protocollo di tomografia computerizzata surrenale. L'imaging radiologico ottenuto ha confermato la presenza di una massa tumorale con contrasto di enhancement circonferenziale eterogeneo. La lesione era adiacente al lobo epatico e al polo superiore del rene destro. Sono state escluse le anomalie degli organi circostanti. La localizzazione surrenale del tumore accompagnata da ipertensione arteriosa suggeriva un feocromocitoma. Pertanto, è stata eseguita un'ulteriore valutazione per verificare questa considerazione. Il ritmo di 24- ore degli esami di ACTH, cortisolo e metilcatecolamina non ha mostrato alcun deterioramento. Inoltre, è stato osservato un corretto superamento con 1 mg di desametasone. I risultati ottenuti sono rimasti poco chiari e il feocromocitoma è stato ancora considerato nel processo diagnostico. Di conseguenza, non è stato possibile eseguire una biopsia grossolana con ago. Il paziente è stato ricoverato presso la Clinica di Chirurgia Generale e Oncologica nell'ottobre 2020. Tuttavia, l'intervento primario è stato rinviato a causa della fibrillazione atriale. La surrenectomia laparoscopica destra è stata eseguita 2 giorni dopo. L'intervento e il decorso postoperatorio sono stati regolari e il paziente è stato dimesso dall'ospedale in buone condizioni fisiche. L'esame istopatologico ha rivelato un tumore mesenchimale incapsulato (11 × 8 × 6,5 cm) composto da cellule neoplastiche del fuso (Fig. 2) con pleomorfismo citologico, che mostra l'espressione immunoistochimica dei marcatori di differenziazione muscolare: actina, desmina e caldesmon (Fig. 3) . Le cellule erano negative per la colorazione di SOX10, EMA, MDM2, S100, CD10 e CD34. L'indice di proliferazione era di circa il 10-15% e l'indice mitotico era di 3 per 10 campi ad alta potenza (HPF). Infine, è stato diagnosticato il leiomiosarcoma G1 nella ghiandola surrenale destra. Ulteriore terapia adiuvante non è stata suggerita dal team multidisciplinare. La tomografia computerizzata di follow-up è stata eseguita 3 mesi dopo l'intervento e non ha rivelato alcuna recidiva.

Il processo diagnostico dei sarcomi localizzati nel retroperitoneo è impegnativo a causa del suo quadro clinico asintomatico, che è stato osservato anche in altri tipi di neoplasie [3]. La graduale crescita del leiomiosarcoma finirà per esercitare pressione sulle strutture adiacenti, provocando dolore addominale, che potrebbe manifestarsi come molte altre malattie. Pertanto, i pazienti potrebbero riferire all'ospedale con misure significative del tumore. Nel caso presentato, il dolore addominale in alto a destra era l'unico sintomo della presenza del tumore, che era impalpabile.

In questo caso, il leiomiosarcoma surrenalico primario si è verificato in un paziente con ipertensione arteriosa e palpitazioni cardiache, che suggerivano un feocromocitoma. A causa dell'estrema rarità dei leiomiosarcomi, non sono considerati nella diagnosi differenziale. Inoltre, potrebbero essere trovati altri tumori surrenali maligni e benigni, come adenoma non funzionante, mielolipoma o carcinoma corticale surrenale, che è la neoplasia maligna più comune [4, 5]. Pertanto, l'esame dell'ACTH plasmatico e del cortisolo insieme al test di soppressione con desametasone vengono solitamente eseguiti per confermare o escludere la diagnosi iniziale. Una biopsia surrenalica non è consigliata a causa di crisi surrenaliche facoltative o disseminazione tumorale. Di conseguenza, la chirurgia rimane un gold standard nella condotta terapeutica. Non ci sono ancora marcatori caratteristici di questa malignità, quindi la diagnosi si basa sulla presenza di cellule fusiformi neoplastiche in vista istopatologica positive per actina, desmina e caldesmon. Di conseguenza, l'identificazione definitiva del leiomiosarcoma dipende esclusivamente dall'esame istopatologico. L'indice di proliferazione (Ki-67) del paziente segnalato è stato stimato tra il 10 e il 15%. Rispetto ad altri casi, la maggior parte dei tumori testati per Ki-67 era significativamente più alta [2, 4]. Identificare il tumore in una fase così precoce sembra essere cruciale per evitare l'infiltrazione di cellule neoplastiche nei tessuti adiacenti e metastasi a distanza. Ulteriori chemioterapici postoperatori non sono stati raccomandati a causa del basso Ki-67 e della mancanza di infiltrazione degli organi circostanti e dell'assenza di metastasi. Quando necessario, la terapia adiuvante è generalmente composta da doxorubicina e dacarbazina [6]. Nel caso di pazienti senza recidive o metastasi, gli esami periodici sono considerati cure postoperatorie appropriate.

Sostegno finanziario

Nessuno dichiarato.

Conflitto d'interesse

Gli autori dichiarano che non vi è conflitto di interessi.

Riferimenti

1. Marko J, Wolfman DJ. Leiomiosarcoma retroperitoneale Dagli archivi di patologia radiologica. Radiografia. 2018; 38(5): 1403–1420, doi: 10.1148/rg.2018180006, indicizzato in Pubmed: 30207936.

2. Jabarkhel F, Puttonen H, Hansson L, et al. Leiomiosarcoma surrenale primario: caratteristiche cliniche, radiologiche e istopatologiche. J En docr Soc. 2020; 4(6): bvaa055, doi: 10.1210/jendso/bvaa055, indicizzato in Pubmed: 32537544.

3. Janczak D, Mimier M, Mimier A, et al. Enorme sarcoma della parte molle alveolare del retroperitoneo: un caso clinico. Pol J Pathol. 2014; 65(4): 327–330, doi 10.5114/pp.2014.48195, indicizzato in Pubmed: 25693088.

4. Bhargava P, Sangster G, Haque K, et al. Una revisione multimodale dei tumori surrenali. Curr Probl Diagn Radiol. 2019; 48(6): 605–615, doi: 10.1067/j. cpradiol.2018.10.002, indicizzato in Pubmed: 30472137.

5. Toutounchi S, Pogorzelski R, Wołoszko T, et al. Chirurgia con risparmio surrenale per un tumore ormonalmente attivo: un'esperienza monocentrica. Endokrynol Pol. 2020; 71(5): 388–391, doi: 10.5603/EP.a2020.0033, indicizzato in Pubmed: 33140380.

6. Sakellariou M, Dellaportas D, Peppa M, et al. Revisione della letteratura su leiomioma e leiomiosarcoma della ghiandola surrenale: un'analisi sistematica dei casi clinici. In vivo. 2020; 34(5): 2233–2248, doi: 10.21873/in vivo.12034, indicizzato in Pubmed: 32871746.

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